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回顾性分析2019年2月华中科技大学同济医学院附属武汉儿童医院诊治的1例支气管Dieulafoy病患儿的临床资料。患儿，男，9月龄，因"间断呕血6 h"入院，胸部CT提示双肺磨玻璃样影，电子支气管镜检查发现右下叶支气管开口处一向管腔内隆起的新生物，术中新生物基底段可见新鲜血液渗出，患儿因反复咯血行支气管动脉造影术及经导管支气管动脉栓塞术，术中诊断支气管动脉血管畸形，查阅相关文献资料后最终诊断支气管Dieulafoy病。本病较为罕见，以支气管黏膜下发育畸形的动脉破裂出血为特征，其病因及发病机制尚不明确，在儿童病例中可能与先天血管发育畸形相关，对于儿童不明原因的咯血行支气管检查时应谨慎，镜下如见到小而光滑隆起的结节状病灶，需要考虑支气管Dieulafoy病可能，不能过多触碰，更不能盲目活检，行支气管动脉造影及支气管动脉栓塞术可避免致命性大出血。