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目的结合文献探讨中枢神经系统Whipple病的诊断与治疗特点，以提高对该病的认识。方法回顾分析1例以头痛、左侧肢体无力，伴记忆力减退为首发症状的不典型性中枢神经系统WhiPPle病的临床诊断与治疗经过，并进行文献复习。结果女性患者，35岁。首发症状表现为头痛、肢体无力及记忆力减退，但不伴发热、癫痫发作。病程进展过程中相继出现阵发性四肢抽动、右侧下肢无力、小便失禁、多食、体质量增加、停经、体温波动，大剂量糖皮质激素及青霉素、复方磺胺甲吧唑等抗炎药物治疗无效，随着颅内压逐渐升高，脑疝形成。腰椎穿刺脑脊液检测仅